L’hyperparathyroïdie primaire est une pathologie endocrinienne fréquente, s’expliquant dans la majorité des cas par la présence d’un adénome parathyroïdien, localisé dans la région cervicale. Nous rapportons le cas d’une patiente présentant une hyperparathyroïdie primaire récidivante due à un adénome parathyroïdien intra-médiastinal situé au voisinage du thymus. La localisation de l’adénome ainsi que sa prise en charge ont été laborieuses. C’est pourquoi nous avons revu les critères diagnostiques et l’approche thérapeutique de l’hyperparathyroïdie primaire à la lumière de la littérature. Après de multiples interventions conduisant à la résection des quatre glandes parathyroïdes en position cervicale puis de l’adénome parathyroïdien ectopique, la patiente a développé une hypocalcémie post-opératoire difficile à contrôler.